Objetivo: Relatar um caso clínico de ameloblastoma unicístico previamente mal diagnosticado como cisto radicular.

Resumo: Um homem branco de 49 anos foi encaminhado a um profissional particular reclamando de um inchaço ósseo duro assintomático na mandíbula posterior esquerda. O histórico dental do paciente indicou que seu primeiro molar mandibular esquerdo havia sido extraído aproximadamente 10 anos antes. Naquela época, o exame radiográfico pré-operatório demonstrou uma área radiolúcida de 1,5 cm de diâmetro com margens bem definidas envolvendo a raiz distal do dente 36. A lesão foi diagnosticada como cística e a cirurgia para sua remoção foi recomendada, mas não realizada. Na apresentação, a radiografia demonstrou uma radiolucidez bem definida de 3 cm de diâmetro se estendendo do segundo pré-molar ao segundo molar. A lesão foi enucleada e o exame histopatológico confirmou o diagnóstico de ameloblastoma unicístico.

Pontos chave de aprendizado:

Apesar de um diagnóstico clínico de doença periapical de origem endodôntica, uma lesão não endodôntica pode estar presente.
O ameloblastoma unicístico localizado na área periapical de um dente pode levar a um erro de diagnóstico pulp-periapical e deve ser considerado no diagnóstico diferencial.
Todos os espécimes de tecido recuperados na cirurgia apical devem ser submetidos à análise histopatológica.

Introdução

Ameloblastoma é uma neoplasia epitelial agressiva, mas benigna, de origem odontogênica (Small & Waldron 1955, Hollows et al. 2000, Ord et al. 2002). Robinson & Martinez (1977) foram os primeiros a descrever uma variante distinta de ameloblastoma que foi chamada de ameloblastoma unicístico. Com base em relatos anteriores, o ameloblastoma unicístico tende a ocorrer em uma idade mais precoce do que as formas sólidas ou multicísticas (Gardner & Corio 1983, Eversole et al. 1984, Ackermann et al. 1988, Philipsen & Reichart 1998). Frequentemente, apresenta-se como uma radiolucidez unilocular bem definida ao redor da coroa de um terceiro molar mandibular não erupcionado, e pode também imitar um cisto dentígero (Eversole et al. 1984, Leider et al. 1985, Ackermann et al. 1988, Ord et al. 2002). Ackermann et al. (1988) descreveram três tipos histológicos distintos como (i) cisto revestido por epitélio variável sem infiltração na parede fibrosa do cisto, (ii) cisto mostrando proliferação epitelial plexiforme intraluminal sem infiltração, e (iii) cisto com invasão do epitélio na parede do cisto em padrão folicular ou plexiforme. Microscópicamente, foi demonstrado que em todos os tipos há uma camada basal de pré-ameloblastos colunares com núcleos hipercromáticos polarizados para longe da membrana basal, com um citoplasma basal claro, e um epitélio mais superficial semelhante a um retículo estelar solto (Leider et al. 1985, Philipsen & Reichart 1998, Li et al. 2000, Neville et al. 2002).

Devido ao seu comportamento clínico, essa lesão é comumente vista como uma descoberta incidental em radiografias realizadas para outros fins. Nessas circunstâncias, algumas lesões podem permanecer não diagnosticadas nas fases iniciais de seu desenvolvimento (Eversole et al. 1984).

Este artigo ilustra um caso de ameloblastoma unicístico que foi inicialmente diagnosticado incorretamente como um cisto radicular. Naquela época, nenhum tratamento foi realizado e, após 10 anos, foi feito o diagnóstico de ameloblastoma unicístico.

Relato

Um homem branco de 49 anos foi encaminhado a um cirurgião bucomaxilofacial reclamando de um 'pequeno nódulo' em sua boca com duração de cerca de 6 meses. Na exame clínico, foi notada assimetria no quadrante mandibular esquerdo. O exame revelou um inchaço ósseo duro assintomático na mandíbula posterior esquerda, estendendo-se do distal do dente 35 até o dente 37, coberto por mucosa normal. O paciente reclamou apenas de desconforto de baixo nível à pressão e palpação. O dente 37 respondeu dentro dos limites normais ao teste térmico de polpa (quente e frio), sugerindo sua vitalidade. O exame radiográfico mostrou uma radiolucidez bem definida de 3 cm de diâmetro, estendendo-se da área interproximal distal dos dentes 35–37. Além disso, o dente 37 parecia ter uma raiz mesial encurtada (Fig. 1).

**Figura 1** Radiografia panorâmica mostrando uma grande lesão radiolucente unilocular envolvendo o corpo mandibular nas áreas periapicais dos primeiros e segundos molares edêntulos. O dente 37 estava vital apesar da aparente reabsorção da raiz mesial

A história dental do paciente indicou que seu 36 foi extraído aproximadamente 10 anos atrás. Naquela época, o exame clínico revelou uma restauração de liga oclusal profunda no dente 36 e o dente 37 apresentava um baixo grau de mobilidade. Radiografias periapicais feitas naquela época (Fig. 2a) demonstraram um dente 36 não tratado com canal radicular, mostrando uma área radiolúcida em forma oval com limites bem definidos de 1,5 cm de diâmetro envolvendo sua raiz distal e se estendendo para o aspecto mesial do dente 37. Foi notada uma reabsorção radicular agressiva na raiz distal do dente 36 sem deslocar a placa cortical do processo alveolar da conexão aparente da lesão na superfície da raiz. Uma área menor de reabsorção radicular também foi observada no terço médio da raiz mesial do 37, e a integridade do osso cortical associado foi perdida. O paciente não tinha conhecimento dos procedimentos específicos realizados no manejo da lesão apical 10 anos atrás. Três meses após a extração dental, o paciente retornou ao consultório reclamando de dor. A radiografia periapical mostrou que a lesão estava inalterada e o alvéolo da extração em processo de cicatrização (Fig. 2b). Naquela época, a lesão foi clinicamente diagnosticada como cística e a cirurgia para sua remoção foi aconselhada. De acordo com o paciente, a cirurgia não foi realizada porque ele se sentiu inseguro em relação ao tratamento proposto e queria ouvir a opinião de outro profissional. Ele não buscou uma segunda opinião e não teve mais intervenções até sua apresentação recente.

**Figura 2** Aspectos radiográficos periapicais do ameloblastoma unicístico 10 anos antes do diagnóstico. (a) Severas reabsorções da raiz distal do primeiro molar associadas a uma área radiolúcida assimétrica com limites bem definidos. (b) Aparência radiográfica da lesão 3 meses após a extração do dente.

Após avaliação clínica e radiográfica, foi realizada aspiração com agulha e um líquido sero-hemorrágico foi obtido. O exame citológico mostrou células epiteliais e hematológicas, e um diagnóstico clínico preliminar de cisto residual foi feito. Diante dessa constatação, a enucleação da lesão foi novamente recomendada, cerca de 10 anos após a recomendação inicial. Após a administração de anestesia local, um retalho de espessura total foi levantado, e uma lesão encapsulada localizada entre as placas lingual e bucal perfuradas foi observada. Após ampliar o acesso ósseo, a lesão foi facilmente enucleada e amostras de tecido foram submetidas a exame histopatológico que confirmou um diagnóstico consistente com um ameloblastoma unicístico (Fig. 3). Na mesma ocasião, o dente 37 foi extraído devido à sua mobilidade e à reabsorção na raiz mesial.

**Figura 3** Aspectos histológicos do ameloblastoma unicístico. Note que o revestimento epitelial apresenta as células epiteliais sobrejacentes dispostas de forma solta, assemelhando-se ao retículo estelar. No inserto, uma camada basal pode ser vista mostrando células basais hipercromáticas e polarizadas.

Sete dias após o procedimento cirúrgico, o paciente reclamou de parestesia do lábio inferior esquerdo e da bochecha esquerda. Um exame oral revelou supuração através do aspecto mesial do retalho, e um procedimento de drenagem foi realizado com administração oral de cefalexina monoidratada (500 mg a cada 8 h, para uma dosagem total de 1,5 g dia^–1, por 8 dias). Um retorno de 14 dias mostrou cicatrização completa da ferida mucosa. Na revisão mais recente (2 anos após a cirurgia), uma radiografia panorâmica demonstrou formação óssea completa sem sintomas clínicos de parestesia e sinais de recorrência (Fig. 4). No entanto, uma dilatação semelhante a um balão na área apical do canal pulpar 35 poderia ser vista, sugerindo reabsorção interna. Na ocasião, o paciente foi encaminhado a um endodontista para investigação e tratamento adicionais.

**Figura 4** Vista parcial da radiografia panorâmica do paciente realizada 2 anos após a enucleação do ameloblastoma, mostrando reparo ósseo completo da área tumoral. Uma discreta dilatação do canal mandibular com margens bem definidas e uma placa cortical mandibular bem preservada é notada, sugerindo reabsorção interna. Esta lesão foi tratada com sucesso por terapia endodôntica não cirúrgica.

Discussão

Neste artigo, foi relatado um caso de ameloblastoma unicístico que foi diagnosticado anteriormente como uma lesão periapical inflamatória. Esse erro de diagnóstico levou à extração do dente 36 há cerca de 10 anos, e como consequência, epitélio neoplásico residual foi deixado na área. Com o passar do tempo, a aparência agressiva da lesão deveria ter desencadeado uma intervenção mais agressiva e uma recomendação mais forte para que o paciente se submetesse à cirurgia. Na apresentação mais recente, os achados clínicos e o exame histopatológico da lesão removida na cirurgia confirmaram o diagnóstico de ameloblastoma unicístico.

A maioria dos estudos sobre lesões perirradiculares foca em cistos radiculares e granulomas, que são lesões periapicais altamente prevalentes associadas à necrose pulpar e infecção (Nair 1997). No entanto, a ocorrência de patologias não inflamatórias nesta área, incluindo cistos odontogênicos de desenvolvimento, linfomas, displasias cemento-ósseas periapicais, lesões centrais de células gigantes e ameloblastomas (sólidos e unicísticos), entre outros, também foi descrita (Wood & Goaz 1985, Dahlkemper et al. 2000, Nary Filho et al. 2004). Como essas lesões apresentam um prognóstico diferente, elas devem sempre ser consideradas no diagnóstico diferencial. No entanto, são raras. O ameloblastoma unicístico apresenta uma preocupação especial nesse aspecto (Ackermann et al. 1988), sendo localmente agressivo e não responsivo ao tratamento de canal radicular ou à extração do dente.

Geralmente, lesões inflamatórias apicais aparecem como imagens radiolucentes em contato íntimo com a raiz apical. Na avaliação radiográfica, cistos radiculares frequentemente apresentam um contorno oval com limites bem definidos e crescimento concêntrico uniforme e simétrico. Além disso, o osso cortical alveolar parece gradualmente deslocado do ponto de inserção da lesão no ápice dental. Embora a reabsorção radicular esteja frequentemente associada a lesões periapicais crônicas, não é comumente observada em lesões pequenas e raramente é avançada (Wood & Goaz 1985, Dahlkemper et al. 2000, Neville et al. 2002). Além disso, as manifestações clínicas de lesões císticas incluem crescimento assintomático lento, expansão do osso cortical bucal e a aspiração com agulha geralmente libera fluido seroso (Shear 1983, Neville et al. 2002).

Algumas dessas características clínicas e radiográficas são comuns ao ameloblastoma unicístico (Eversole et al. 1984). No entanto, os aspectos relatados neste caso podem ajudar o profissional na diferenciação de lesões apicais e sugerir a presença de uma lesão não cística. A avaliação radiográfica mostrou uma conexão aparente entre a lesão e a raiz apical. No entanto, a evidência de uma área significativa de reabsorção radicular associada a uma pequena lesão radiolucente, uma lesão óssea assimétrica (Fig. 2a) e a ausência de deslocamento do osso alveolar da superfície radicular deveriam ter desencorajado um diagnóstico de cisto radicular ou granuloma. Nesse sentido, a maioria dos ameloblastomas unicísticos tem sido associada a uma radiolucência unilocular expansiva com reabsorção radicular, mas não com erosão cortical e perfuração (Li et al. 2000, Ord et al. 2002). Além disso, o teste de sensibilidade pulpar é importante para o diagnóstico diferencial entre lesões apicais de origem endodôntica e não endodôntica. Infelizmente, não foi possível obter informações precisas sobre a saúde pulpar do dente 36 no histórico do paciente. Assim, deve-se presumir que, na primeira consulta, sem um diagnóstico diferencial, o clínico sugeriu a extração do dente na crença de que a reabsorção radicular e a lesão periapical estavam relacionadas à necrose pulpar no dente 36.

Como apontado por Ackermann et al. (1988), o aspecto mais interessante do ameloblastoma unicístico é seu comportamento biológico. De acordo com alguns autores (Robinson & Martinez 1977, Gardner & Corio 1984, Gardner 1984, Leider et al. 1985), essa lesão é menos agressiva do que sua forma sólida ou multicística e até mesmo a curetagem foi realizada como a abordagem terapêutica indicada.

No entanto, é muito importante lembrar que metade desses tumores apresenta proliferação intramural folicular mural ou plexiforme ameloblástica que não pode ser facilmente identificada a partir de amostras de biópsia (Leider et al. 1985, Wang 1985, Ackermann et al. 1988). Nessa situação, o ameloblastoma unicístico pode ter comportamento semelhante à lesão sólida e uma abordagem cirúrgica conservadora é desencorajada (Gardner 1984). No caso presente, nenhum sinal de recidiva óssea ou parestesia após 2 anos de acompanhamento foi observado. No entanto, uma ampliação radiolúcida oval do canal radicular foi observada no dente 35, sugerindo reabsorção interna. No momento, não há explicação definitiva para isso. No entanto, lesões pulpares após restauração de coroa ou dos procedimentos cirúrgicos para enucleação do ameloblastoma podem ser consideradas. Não há razão para acreditar que isso represente recidiva tumoral, mas o paciente continuará sob revisão após intervenção endodôntica por um especialista.

Fragmentos de tecido enucleados devem sempre ser encaminhados ao patologista para diagnóstico. Histologicamente, o epitélio da lesão demonstrou aparência ameloblastomatosa, ou seja, células colunares-basal altas, polaridade nuclear reversa, vacúolos subnucleares e uma fina camada de células estelares edematosas e degeneradas na superfície do lúmen (Philipsen & Reichart 1998, Li et al. 2000). Essas características são traços-chave da transformação ameloblastomatosa (Vickers & Gorlin 1970).

Walton (1996) apontou que a curetagem alveolar era um procedimento desnecessário após a extração de dentes com periodontite apical porque, em geral, a ausência de estímulos antigênicos do dente extraído resulta na resolução da lesão inflamatória crônica. No entanto, o diagnóstico pré-tratamento de doenças apicais inflamatórias nem sempre é preciso, e nem o tratamento endodôntico não cirúrgico nem a extração do dente são totalmente eficazes. Assim, apesar de um diagnóstico clínico adequado de uma polpa necrótica e da subsequente extração do dente, uma lesão não endodôntica pode permanecer (Dahlkemper et al. 2000). Além disso, em algumas situações, o acompanhamento de muitos pacientes após a extração do dente pode ser impraticável. Como relatado no caso presente, lesões não inflamatórias podem imitar cistos radiculares ou granulomas. Como a curetagem não foi realizada após a extração do dente, o diagnóstico preciso de ameloblastoma foi impossível de determinar. Dessa forma, o exame histopatológico rotineiro de todas as lesões removidas de alvéolos deve ser realizado, evitando diagnósticos errôneos e tratamentos inadequados (Schaffer 1997, Nary Filho et al. 2004).

Conclusões

O ameloblastoma unicístico pode ser encontrado no ápice dos dentes ou nas proximidades, simulando um cisto radicular ou granuloma periapical. Ao avaliar lesões periapicais radiograficamente, deve-se ter cuidado ao procurar margens escallopadas e reabsorção radicular, pois estas devem ser vistas com suspeita. O estado pulpar dos dentes afetados é importante no diagnóstico diferencial e o tratamento deve ser direcionado à lesão. Amostras cirúrgicas periapicais devem ser submetidas rotineiramente à análise histopatológica para evitar diagnósticos errôneos e tratamento inadequado. No caso dos ameloblastomas, é importante enfatizar a necessidade de acompanhamento periódico a longo prazo do paciente.

Autores: E. M. Cunha, A. V. Fernandes, M. A. Versiani, A. M. Loyola

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